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摘要:目的 探讨盆腔腹膜后肿瘤（primary pelvic retroperitoneal tumor，PPRT）的诊疗及预后。方法 回顾性分析2000年10月至2021年5月于天津医科大学肿瘤医院诊治的31例PPRT患者的临床病理资料。结果 术前31例患者均行MRI或CT检查，7例提示肿物位于腹膜后，1例因肿物体积大且血管丰富，术前行超声引导下肿物穿刺确诊为肉瘤。31例患者均行手术治疗，其中良性肿瘤15例、恶性肿瘤16例。良性肿瘤以畸胎瘤（5/15）及神经鞘瘤（3/15）多见，良性肿瘤均完整切除；恶性肿瘤以肉瘤（9/16）多见，11例完整切除、5例姑息切除。胚胎残留组织来源的肿瘤均位于正中部位且良性多为囊性，间叶组织及神经组织来源肿瘤多位于侧位且多数具有实性成分。良性肿瘤患者的平均年龄为42.1岁，恶性肿瘤的为49.7岁。随访期内，15例良性肿瘤中14例未复发，1例复发后完整切除；16例恶性肿瘤中4例失访，4例死于该病，2例发生2次复发（2例均行手术），6例未复发。结论 PPRT易漏诊或误诊，鉴别诊断需结合临床特点、妇科检查及影像学检查。超声引导下肿物穿刺有利于在术前制定治疗方案，首选彻底手术切除方法。Abstract:Objective To analyze the clinical features, diagnosis, and treatment of primary pelvic retroperitoneal tumors (PPRT).Methods The clinicopathological data of 31 patients with PPRT treated at Tianjin Medical University Cancer Institute & Hospital from October 2000 to May 2021 were retrospectively analyzed.Results Preoperative magnetic resonance imaging (MRI) or computed tomography (CT) examination was performed in all patients. The results revealed that seven patients had retroperitoneal tumors. An ultrasound guided puncture was used to diagnose one patient before surgery owing to the large volume and abundance of blood vessels. All patients underwent surgical treatment, of whom 15 had benign tumors and 16 had malignant ones. Teratoma (5/15) and schwannoma (3/15) were the most common benign tumors, all of which were completely resectable. Sarcoma (9/16) was the most common malignancy, with complete resection in 11 cases and palliative resection in 5. The tumors originating from the fetal residual tissue were located in the median region and were mostly benign and cystic. Conversely, those originating from the mesenchymal and nerve tissues were mainly located in the lateral region and predominantly had solid components. The average patient ages for benign and malignant tumors were 42.1 and 49.7 years, respectively. During the follow-up period, 14 out of the 15 cases of benign tumors showed no recurrence; one case underwent complete resection after recurrence. Of the 16 patients with malignant tumors, 4 were lost to follow-up, 4 died of the disease, 2 had double recurrences (both underwent surgery), and 6 had no recurrence.Conclusions Diagnosing PPRT is challenging, necessitating a comprehensive approach integrating clinical features, gynecological examination, and imaging for accurate differential diagnosis. Ultrasound-guided biopsy of the tumor facilitates the formulation of preoperative treatment, and complete surgical resection is the preferred treatment choice for this disease.
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盆腔腹膜后肿瘤（primary pelvic retroperitoneal tumor，PPRT）解剖位置特殊，病理类型复杂[1]，并且常缺乏特征性的临床表现[2]，因此常不被重视未行详细检查，加之发病少见，临床医生较少会考虑到PPRT而被误诊为卵巢肿瘤，因此诊治难度较大。本研究旨在通过对PPRT患者的临床病例特点进行总结分析，以期为诊断和治疗提供参考。
1. 材料与方法
1.1 临床资料
回顾性分析2000年10月至2021年5月31例于天津医科大学肿瘤医院治疗，经病理证实为PPRT患者的临床病理资料，年龄为23～74岁，平均年龄46岁，其中良性肿瘤15例、恶性肿瘤16例。所有病理切片均经病理科医生复查核实。
1.2 方法
随访采用查阅病历及电话的形式对全部患者进行随访。随访时间截至2021年5月。
1.3 统计学分析
采用 SPSS 26.0 软件进行统计学分析。患者临床特征基线资料采用中位数及平均数进行描述。
2. 结果
2.1 临床特征及术前检查
15例良性PPRT患者的平均年龄为42.1岁，16例恶性PPRT患者的平均年龄为49.7岁。胚胎残余组织肿瘤患者的平均年龄为35岁，神经鞘瘤患者的平均年龄为44岁，肉瘤患者的平均年龄为50岁。31例患者中7例于查体时发现，24例有首发症状。
妇科检查和盆腔彩色超声检查均提示肿物位于盆腔，大小为3～30 cm×4～20 cm×5～16.5 cm，其中胚胎残留组织来源的肿瘤均位于盆腔正中部位，间叶组织来源及神经组织来源肿瘤多位于侧位。31例患者行MRI或CT检查，7例提示肿物位于腹膜后，余均于手术中发现肿物位于腹膜后（图1）。1例患者因肿物体积大，且血管丰富，术前行超声引导下肿物穿刺，病理确诊为肉瘤。31例患者术前检查、手术及预后情况见表1和表2。
表 1 15例良性PPRT患者的临床特征病例 年龄（岁） 症状 实验室检测 肿瘤 手术 手术时间（h） 病理类型 预后 生存时间（月） 性状 位置 1 61 查体发现 正常 实性 侧位 完整切除 1.8 硬纤维瘤 无瘤生存 16 2 49 查体发现 CA125↑ 实性 中位 完整切除 1.5 肌瘤 无瘤生存 37 3 46 查体发现 正常 实性 侧位 完整切除 1.6 肌瘤 无瘤生存 59 4 43 疼痛 正常 实性 侧位 完整切除 2.7 静脉内平滑肌瘤 无瘤生存* 72 5 46 疼痛 - 囊性 侧位 完整切除 1.7 囊性淋巴管瘤 无瘤生存 102 6 28 查体发现 - 囊性 中位 完整切除 1.6 成熟畸胎瘤 无瘤生存 138 7 23 包块(可触及) 正常 囊性 中位 完整切除 1.3 成熟畸胎瘤 无瘤生存 145 8 31 压迫症状 正常 囊性 中位 完整切除 1.7 成熟畸胎瘤 无瘤生存 89 9 47 查体发现 正常 囊性 中位 完整切除 1.8 成熟畸胎瘤 无瘤生存 19 10 39 疼痛 正常 囊性 中位 完整切除 2.1 成熟畸胎瘤 无瘤生存 121 11 31 疼痛 - 囊性 中位 完整切除 1.5 苗勒氏管囊肿 无瘤生存 109 12 74 查体发现 正常 实性 侧位 完整切除 2.1 神经鞘瘤 死于其他 57 13 41 查体发现 - 实性 侧位 完整切除 2.3 神经鞘瘤 无瘤生存 87 14 27 包块(可触及) 正常 实性 侧位 完整切除 1.9 神经鞘瘤 无瘤生存 46 15 45 压迫症状 正常 囊性 侧位 完整切除 2.1 黏液性囊腺瘤 无瘤生存 73 ↑：轻度增加；*：复发后手术完整切除 表 2 16例恶性PPRT患者的临床特征病例 年龄（岁） 症状 实验室检测 肿瘤 手术 手术
时间（h）病理类型 辅助治疗 预后 生存
时间（月）性状 位置 1 46 疼痛 正常 实性 侧位 完整切除Ω 4.5 间叶肉瘤 - 死于此病 22 2 57 疼痛 正常 实性 侧位 完整切除 2.9 间叶肉瘤 格列卫 失访 61 3 47 包块(可触及) CA125↑ 实性 中位 姑息切除 2.8 平滑肌肉瘤 DTIC+endostatin 带瘤生存* 35 4 61 包块(可触及) - 实性 侧位 姑息切除 2.7 脂肪肉瘤 放疗 无瘤生存* 63 5 37 包块(可触及) 正常 囊实 侧位 完整切除 3.7 脂肪肉瘤 - 无瘤生存 71 6 57 包块(可触及) CA125↑ 实性 侧位 完整切除∆ 4.6 脂肪肉瘤 - 失访 43 7 48 压迫症状 - 实性 侧位 完整切除 2.4 脂肪肉瘤 - 无瘤生存 25 8 47 压迫症状 正常 实性 侧位 完整切除& 5.5 恶性纤维组织细胞肉瘤 MAID 死于该病 14 9 51 疼痛 正常 囊实 侧位 姑息切除 3.6 血管外皮肉瘤 放疗 死于该病 9 10 65 疼痛 正常 实性 侧位 姑息切除 2.9 淋巴瘤 RCHOP 无瘤生存 89 11 46 疼痛 CA125↑ 囊实 中位 完整切除 2.5 恶性畸胎瘤 BEP 失访 15 12 54 压迫症状 正常 囊实 中位 完整切除% 3.1 恶性神经鞘瘤 - 无瘤生存 63 13 24 疼痛 正常 实性 侧位 完整切除# 3.9 恶性神经鞘瘤 - 失访 6 14 39 疼痛 正常 囊实 中位 完整切除 2.1 神经内分泌肿瘤类癌 CCRT 无瘤生存 39 15 63 疼痛 CA125↑ 实性 侧位 姑息切除 6.5 原始神经外胚层肿瘤 放疗+CAV 死于该病 7 16 53 疼痛 CA125↑↑ 囊实 侧位 完整切除# 4.9 低分化腺癌 TC 无瘤生存 29 MAID：异环磷酰胺+多柔比星+达卡巴嗪；CCRT：同步放化疗；DTIC：吉西他滨+达卡巴嗪；CAV：环磷酰胺+长春新碱+表柔比星；∆：新辅助化疗+术中部分输尿管切除；&：术前血管栓塞介入治疗；%：术中部分神经切除； #：术前行输尿管支架置入；Ω：术中部分结肠切除；*：2次复发并行手术完整切除；↑↑：明显增加；↑：轻度增加 2.2 手术情况
31例PPRT患者均行手术治疗，良性肿瘤的手术时间为1.3～2.7 h，中位数为1.8 h；恶性肿瘤的为2.1～6.5 h，中位数为3.4 h。31例患者中2例因术前检查有排尿困难和肾盂积水，故于术前行预防性膀胱镜检查术+输尿管支架置入术；1例因恶性肿瘤较大、血供丰富于术前48 h 行选择性髂内血管栓塞术。5例PPRT恶性肿瘤患者因手术难度大，术中请包括胃肠肿瘤外科、泌尿肿瘤外科、骨肿瘤科医师协助手术；5例患者中1例发生髂血管损伤、出血约3 500 mL行血管修补，1例因肿物与输尿管及膀胱黏连紧密，术中膀胱破裂遂行输尿管移植+输尿管支架置入+膀胱修补术。
2.3 病理特征
31例患者中良性成熟畸胎瘤共5例占16.1%（5/31）、占良性肿瘤的33.3%（5/15)，良性神经鞘瘤共3例占9.7%（3/31）、占良性肿瘤的20.0%（3/15）；恶性肿瘤中肉瘤共9例（最多见）占29.0%（9/31）、占恶性肿瘤的56.3%（9/16）。PPRT患者的病理镜下检查见图2。
2.4 随访
术后良性肿瘤随访时间为16～145个月，14例未复发，1例复发后完整切除；恶性肿瘤为6～89个月，4例失访，4例死于该病，2例发生2次复发（2例均行手术），6例未复发。
3. 讨论
由于盆腔腹膜后深部的空间狭小，当肿瘤较小时常无症状，随着肿瘤增大，才会出现症状，以占位性和压迫性症状最常见和最先出现[3]。GÂTIŢĂ等[4]研究发现，56例患者的腹膜后肿瘤均是因出现症状后就诊发现，83.9%患者表现为腹痛，71.4%为可触及的包块，51.7%为泌尿系统症状，42.9%为胃肠道症状，5.4%为腹胀。本研究发现，24例患者的首发症状包括下腹部、骶臀部或下肢疼痛13例（54.2%）、下腹部及骶臀部可触及包块6例（25.0%）、压迫症状（排便或排尿困难）5例（20.8%）等，其中1例淋巴瘤患者除下肢疼痛外还伴有下肢水肿。
本研究显示，良性肿瘤患者占48.4%（15/31），明显高于van Roggen等[5]在所有原发性腹膜后肿瘤中的研究发现，该研究中的恶性肿瘤发生率是良性肿瘤的5倍，考虑与本研究主要针对PPRT进行分析相关。本研究显示，来源于间叶组织的肿瘤占比最高为41.9%（13/31），与相关研究结果一致[2-3]。畸胎瘤、神经鞘瘤在良性PPRT中较为常见，而肉瘤、恶性神经来源性肿瘤在恶性PPRT中较为常见[3]。肉瘤中以脂肪肉瘤和平滑肌肉瘤多见[2]。另外，本研究显示，1例为黏液性囊腺瘤和1例低分化腺癌患者的组织来源不明。研究发现，体腔上皮腹膜组织充当着人体的第二大苗勒氏系统的功能[6]，可化生为卵巢上皮，也有可能为异位的卵巢组织[7]。
研究显示，PPRT诊断首先需明确肿物位于腹膜后，而并非来源于腹膜后器官，结合查体和影像学检查有利于发现，妇科检查或直肠指检可大致判断肿瘤的部位、质地、活动度，尤其是其与子宫、直肠、骶尾骨、盆壁的关系[2]，若肿物不活动，靠近盆壁，直肠指检时直肠被推向前方，此时可考虑肿物有可能来源于腹膜后。超声检查对鉴别肿瘤的性质及肿瘤的定位诊断较为重要，但不足之处是易受气体影响且定位还不够精确，易误诊为卵巢肿瘤。CT检查可清楚地显示肿瘤部位、大小、密度、形态、肿瘤侵犯边界及与周围脏器、大血管的关系，是PPRT定位的首选方法。MRI检查可清楚地显示腹膜后腔的解剖关系，有助于PPRT检出，对肿瘤囊变、坏死、脂肪结构及出血显示较好，可对肿物的性质进行判断。也有研究发现，MRI检查对于PPRT检出具有更高的敏感性及特异性[8]。本研究发现，术前7例患者影像学检查提示肿物位于腹膜后，主要是对该病认识不足，未考虑到与PPRT的可能性相关。
特异的影像学检查特征结合临床特点有助于该病的鉴别诊断。Sangster等[9]研究发现，大范围的脂肪、钙化、坏死、血管化和神经孔扩张等特征有助于鉴别诊断，如影像学检查发现肿瘤全部为脂肪组织，则多考虑为高分化的脂肪肉瘤[；如腹膜后肿物包含有大量坏死，且存在连续性的血管受累，则高度提示平滑肌肉瘤；如发现脂液分层征，可诊断为畸胎瘤[10]。研究显示，腹膜后畸胎瘤多位于中线附近[11]，神经系统来源的肿瘤多位于脊柱两旁的侧位[1,10]，与本研究结果相一致。在年龄上，胚胎残余组织肿瘤多发生于年轻患者，肉瘤多发生于50～60岁的患者[2]，神经系统来源肿瘤多发生于中年患者，以上内容为PPRT鉴别诊断提供参考。
术前明确诊断有利于制定治疗方案。根据欧洲肿瘤内科学会（ESMO)、美国国家综合癌症网络（NCCN） 和跨大西洋腹膜后肉瘤工作组（TARPSWG）指出，术前的穿刺活检有助于明确诊断[12-14]。上述指南推荐，若影像学检查评估肿物难以切除，或肿瘤标志物为阴性需进行鉴别诊断时，建议行超声引导下粗针穿刺，可经腹膜后路径，并发症发生率低[3]；但不推荐经腹或腹腔镜探查活检，以免肿瘤在腹腔或腹壁播散[1]。本研究中1例患者术前经超声引导下行肿物穿刺后确诊为肉瘤。
在治疗上，手术切除是治疗该病最重要和最有效的手段，目标是肉眼完整切除；恶性肿瘤切除应包括肿瘤及邻近受累脏器，可提高PPRT 长期生存率[13]。术前要充分评估肿瘤与邻近器官、血管、神经及骨骼的关系，术中注意大出血的预防。若肿瘤较大、血供丰富，可于术前24～72 h 行选择性髂内血管栓塞或腹主动脉血管造影栓塞，减少术中出血[15]。对侵犯脏器患者应采用联合脏器切除，切除后再复发患者宜再次行手术切除[3]。本研究中2例患者术前行膀胱镜下置入输尿管支架，避免了术中输尿管的损伤，1例术前48 h行髂内血管栓塞后再手术出血明显减少。
综上所述，在临床工作中对于无典型临床症状的盆腔肿物要考虑PPRT的可能。妇科检查及影像学检查是术前评估的重要手段，超声引导下肿物穿刺有利于该病术前诊断。完整切除并保证安全切缘是首选的治疗方法。
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表 1 15例良性PPRT患者的临床特征
病例 年龄（岁） 症状 实验室检测 肿瘤 手术 手术时间（h） 病理类型 预后 生存时间（月） 性状 位置 1 61 查体发现 正常 实性 侧位 完整切除 1.8 硬纤维瘤 无瘤生存 16 2 49 查体发现 CA125↑ 实性 中位 完整切除 1.5 肌瘤 无瘤生存 37 3 46 查体发现 正常 实性 侧位 完整切除 1.6 肌瘤 无瘤生存 59 4 43 疼痛 正常 实性 侧位 完整切除 2.7 静脉内平滑肌瘤 无瘤生存* 72 5 46 疼痛 - 囊性 侧位 完整切除 1.7 囊性淋巴管瘤 无瘤生存 102 6 28 查体发现 - 囊性 中位 完整切除 1.6 成熟畸胎瘤 无瘤生存 138 7 23 包块(可触及) 正常 囊性 中位 完整切除 1.3 成熟畸胎瘤 无瘤生存 145 8 31 压迫症状 正常 囊性 中位 完整切除 1.7 成熟畸胎瘤 无瘤生存 89 9 47 查体发现 正常 囊性 中位 完整切除 1.8 成熟畸胎瘤 无瘤生存 19 10 39 疼痛 正常 囊性 中位 完整切除 2.1 成熟畸胎瘤 无瘤生存 121 11 31 疼痛 - 囊性 中位 完整切除 1.5 苗勒氏管囊肿 无瘤生存 109 12 74 查体发现 正常 实性 侧位 完整切除 2.1 神经鞘瘤 死于其他 57 13 41 查体发现 - 实性 侧位 完整切除 2.3 神经鞘瘤 无瘤生存 87 14 27 包块(可触及) 正常 实性 侧位 完整切除 1.9 神经鞘瘤 无瘤生存 46 15 45 压迫症状 正常 囊性 侧位 完整切除 2.1 黏液性囊腺瘤 无瘤生存 73 ↑：轻度增加；*：复发后手术完整切除 
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表 2 16例恶性PPRT患者的临床特征
病例 年龄（岁） 症状 实验室检测 肿瘤 手术 手术
时间（h）病理类型 辅助治疗 预后 生存
时间（月）性状 位置 1 46 疼痛 正常 实性 侧位 完整切除Ω 4.5 间叶肉瘤 - 死于此病 22 2 57 疼痛 正常 实性 侧位 完整切除 2.9 间叶肉瘤 格列卫 失访 61 3 47 包块(可触及) CA125↑ 实性 中位 姑息切除 2.8 平滑肌肉瘤 DTIC+endostatin 带瘤生存* 35 4 61 包块(可触及) - 实性 侧位 姑息切除 2.7 脂肪肉瘤 放疗 无瘤生存* 63 5 37 包块(可触及) 正常 囊实 侧位 完整切除 3.7 脂肪肉瘤 - 无瘤生存 71 6 57 包块(可触及) CA125↑ 实性 侧位 完整切除∆ 4.6 脂肪肉瘤 - 失访 43 7 48 压迫症状 - 实性 侧位 完整切除 2.4 脂肪肉瘤 - 无瘤生存 25 8 47 压迫症状 正常 实性 侧位 完整切除& 5.5 恶性纤维组织细胞肉瘤 MAID 死于该病 14 9 51 疼痛 正常 囊实 侧位 姑息切除 3.6 血管外皮肉瘤 放疗 死于该病 9 10 65 疼痛 正常 实性 侧位 姑息切除 2.9 淋巴瘤 RCHOP 无瘤生存 89 11 46 疼痛 CA125↑ 囊实 中位 完整切除 2.5 恶性畸胎瘤 BEP 失访 15 12 54 压迫症状 正常 囊实 中位 完整切除% 3.1 恶性神经鞘瘤 - 无瘤生存 63 13 24 疼痛 正常 实性 侧位 完整切除# 3.9 恶性神经鞘瘤 - 失访 6 14 39 疼痛 正常 囊实 中位 完整切除 2.1 神经内分泌肿瘤类癌 CCRT 无瘤生存 39 15 63 疼痛 CA125↑ 实性 侧位 姑息切除 6.5 原始神经外胚层肿瘤 放疗+CAV 死于该病 7 16 53 疼痛 CA125↑↑ 囊实 侧位 完整切除# 4.9 低分化腺癌 TC 无瘤生存 29 MAID：异环磷酰胺+多柔比星+达卡巴嗪；CCRT：同步放化疗；DTIC：吉西他滨+达卡巴嗪；CAV：环磷酰胺+长春新碱+表柔比星；∆：新辅助化疗+术中部分输尿管切除；&：术前血管栓塞介入治疗；%：术中部分神经切除； #：术前行输尿管支架置入；Ω：术中部分结肠切除；*：2次复发并行手术完整切除；↑↑：明显增加；↑：轻度增加
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