动脉瘤样骨囊肿（aneurysmal bone cyst，ABC）是临床上较罕见的骨病损，具有侵袭性和易复发性，约占原发性骨肿瘤的2%~3%^[1-2]。病灶内刮除术因其可以保留自身关节功能，是治疗ABC的首选；但刮除术术后复发率高，文献报道可高达59%^[3-6]。因此临床上需要再行手术的复发性动脉瘤样骨囊肿（recurrent aneurysmal bone cyst，RABC）仍占一定比例。如何早期诊断复发病灶及如何选择最佳的再行手术方式，是临床工作难点。本研究回顾性分析广西医科大学第一附属医院诊治的29例肢体RABC的就诊资料，拟为RABC的诊断和手术治疗提供经验。

1.   材料与方法

1.1   病例资料

分析2008年1月至2016年1月就诊于广西医科大学第一附属医院RABC患者29例。纳入标准：1）结合病史及术后病理，确诊为RABC的患者；2）病变位于四肢；3）随访时间>2年。排除标准：1）继发于其他病变的RABC患者；2）就诊资料不全的患者。共29例患者入选，其中22例于本院行第一次手术，7例因外院术后复发就诊。其中男性15例，女性14例；复发年龄为4~42岁，平均年龄17.4岁；复发平均时间14.3（2~36）个月。2年以内复发者22例（75.9%），>2年复发者7例（24.1%）。病变部位：胫骨近端12例，股骨远端11例，肱骨近端3例，股骨近端3例。29例患者中合并病理性骨折5例。所有复发患者的首次手术方式皆为病灶内刮除术。

1.2   方法

再次病灶刮除术24例，其中运用高速磨钻打磨辅助刮除18例；术中运用骨水泥充填6例，自体骨移植6例，自体骨混合异体骨移植12例；采用瘤段切除+肿瘤假体重建4例；另1例位于桡骨远端RABC，采用瘤段切除+游离腓骨重建术。

1.3   随访

所有RABC再次手术的患者术后均进行定期随访；术后1年内1、3、6、12个月返院复查1次，术后第2年每半年返院复查1次，3年后每年复查1次。随访的内容包括病史询问、体格检查及常规拍摄X线，怀疑再次复发时，行CT/MRI协助复发诊断。

2.   结果

2.1   复发时的临床及X线表现

复发时表现为患肢疼痛15例，疼痛伴肿物形成10例，仅表现为局部肿物1例，病变部位无不适常规复诊时发现复发3例。

复发时的X线影像学特点：29例复发患者中，27例位于长骨的干骺端，2例位于长骨的骨端。所有病灶术前皆表现为溶骨性骨破坏，复发时表现为病灶周边广泛溶骨性变化20例，其中可见骨皮质连续性中断10例（图 1），合并病理性骨折的3例；表现为病灶内边缘溶骨性改变9例，其中6例可见植骨区点状或片状新发溶骨性改变（图 2）。

图  1  男性，25岁，股骨远端ABC术后复发

►A，B：可见股骨远端溶骨性囊性变；C：刮除植骨术后1个月，见植入骨块生长良好，骨皮质尚完整；D：后病理见典型的由纤维组织、巨细胞等组成的“飘带样”结构，其内可见红细胞，确诊为动脉瘤样骨囊肿（H&E× 100）；E，F：术后6个月复查见原病灶范围增大，骨皮质连续性中断；G，H：复发后行瘤段切除+肿瘤假体置换术后2年，见假体位置良好，无复发征象

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图  2  男性，11岁，肱骨近端ABC术后复发

►A，B：患者术前X线、CT，见病变呈溶骨性囊性变，病变内部可见骨性分割；C：术后病理提示为动脉瘤样骨囊肿（H&E×100）；D，E：刮除植骨术后1个月和术后6个月，见植入骨块逐渐融合；F：术后12个月复查，植骨上端新发的溶骨性性改变，考虑复发；G：再次刮除术后复查，见植骨基本融合，未见复发征象

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2.2   肿瘤学随访结果

本研究中病例随访时间为24~90个月，平均时间64个月。29例患者中仅1例复发，复发率为3.4%。该例患者首诊为股骨远端ABC并病理性骨折，首次刮除自体骨植骨术后17个月复发，再次刮除术术后16个月复发；此时影像学资料提示患者的关节面未受到严重侵袭，尚无软组织肿块形成，考虑仍有再次刮除的指征。在与患者及家属充分沟通后，予再次刮除术，术后随访33个月未见肿瘤复发征象。除上述1例患者外，其他患者均无肿瘤复发、恶变等。

2.3   患肢功能与术后并发症

根据MTSS评分，再次病灶内刮除术组为26~30分（平均29.1分），瘤段切除术组为21~27分（平均23.0分）；术后患肢功能刮除术组明显优于瘤段切除重建术组。术后发生并发症4例，包括术后病理性骨折2例；1例青少年患者出现骨骺轻度畸形，随访观察中患者生长发育、日常生活未受影响；1例出现膝关节内翻畸形，行走跛行，但因患者高龄，且家属不同意手术，建议随诊观察。

2.4   临床疗效的综合评价结果

根据Mankin评定标准，将再次手术术后效果分为优、良、中、差4个等级。本组病例中，再次病灶内刮除的24例患者手术效果为优21例，良2例，差1例，优良率为95.8%；肿瘤切除术的5例患者中，优1例，良2例，中2例，优良率为60%。

3.   讨论

3.1   ABC的复发

目前，关于ABC复发率的报道尚未一致，但多数学者皆认为复发多发生在术后2年内。如Mankin等^[7]报道了150例ABC患者，其术后复发率为20%，复发平均时间为（14.4±8.4）个月。孙扬等^[2]对77例具有完整资料的ABC患者进行了回顾和随访，术后复发者7例，复发率为9.1%；其中5例术后在2年内复发，复发率为71.4%。本组29例RABC患者中，于2年内复发22例（75.9%），与文献报道相似。因此，ABC虽为良性肿瘤，但术后易复发；复发时间多在术后2年内。因此应关注术后定期随访，尤其是术后2年内更应密切观察。

3.2   复发的早期诊断

早期诊断RABC，对于患肢功能和手术疗效的提高均至关重要。本研究中2例患者在其早期随访中即怀疑复发，当时强烈建议患者行CT、MRI及穿刺病理确诊，但患者拒绝进一步检查。之后2例患者病灶进行性扩大且合并病理性骨折，其中1例行再次刮除+骨折内固定术，1例行瘤段切除肿瘤假体置换术。虽然后期长期随访患者无复发，但忽略早期诊断不但增加了患者的经济负担，而且患肢关节功能也未得到最好的恢复。

RABC的早期诊断可通过临床表现和X线表现初步确立。患者复发时主要临床表现为局部疼痛不缓解甚至加重，或消失后再次出现疼痛。本研究29例患者中，25例患者表现为疼痛，故认为疼痛可作为RABC早期诊断的指标。局部肿物形成虽也是RABC的临床表现之一，但该症状多在首次就诊时即已存在，术后多难以在短期内缓解，故不推荐作为RABC早期诊断的征象。在早期X线表现方面，20例表现为病灶周边广泛溶骨性变化，其中可见骨皮质连续性中断10例，合并病理性骨折3例；9例表现为病灶内边缘溶骨性改变，其中6例可见植骨区点状或片状新发溶骨性改变。故X线提示病灶较术前扩大、骨皮质连续性中断、新发溶骨性骨质破坏区时，应高度怀疑RABC的可能，此时应积极完善CT、MRI检查以明确诊断。

3.3   RABC的治疗

控制肿瘤复发的同时尽量保留患肢关节的功能、减少并发症，是治疗RABC的总原则^[8-10]。Basarir等^[11]报道的9例RABC中，所有复发患者皆再次行病灶刮除术，其中采用骨移植充填6例，骨水泥充填3例；9例中再次复发仅2例，再复发率为6.9%。本组29例RABC中，采用再次刮除术24例，术后1例复发；瘤段切除术组5例，无复发；术后患肢功能评分再次刮除术组为26~30分（平均29.1分），明显高于瘤段切除术组21~27分（平均23.0分）；临床疗效综合评分再次刮除术组优良率为95.8%，亦明显高于切除术组（60%）。由此可见，再次刮除术治疗RABC仍有复发的可能，但复发率较低，在可接受范围内；同时，再次病灶内刮除术组患者术后患肢功能好，患者对治疗质量较为满意；故病灶内刮除术是RABC治疗的首选。在并发症方面，本研究病例出现病理性骨折2例、膝关节内翻畸形1例及骨骺轻度畸形1例，考虑与多次刮除导致骨皮质变薄、骨骺损伤有关，故建议再次刮除术时仍不应该采取扩大刮除的方式，以防止术后并发症发生。尽管瘤段切除术术后肢体功能较刮除术差，但对于关节面遭到严重破坏、伴有软组织侵犯或反复复发的患者，仍须考虑采取瘤段切除术。本研究中，3例患者因复发后关节面破坏严重、1例伴有软组织侵犯，予以瘤段切除术。

综上所述，ABC患者术后应定期随访，当患者疼痛症状未缓解甚至加重，或再次出现疼痛时，应初步怀疑复发可能；此时必须行X线检查，如发现病灶范围扩大、骨皮质连续性中断、新发骨溶解形成时，应高度怀疑复发；RABC首选再次刮除术，当病灶累及关节面、伴有软组织侵犯或反复复发时，可考虑行瘤段切除+人工关节重建术。